Abstrakt
U 42letého muže se zhoršovaly příznaky gastroezofageální refluxní choroby a kašel. Klinické příznaky v časném průběhu onemocnění byly nápadné pro aspirační pneumonii. Byly mu předepsány inhibitory protonové pumpy a antibiotika. Byl zaznamenán rychlý pokles klinického stavu se zhoršením stavu dýchání. Zhoršující se příznaky horečky, kašle a bolesti na hrudi podnítily další diagnostické vyšetření, které naznačovalo mikroperforaci jícnu. Ezofagogram svědčil pro tracheoezofageální píštěl. Příčinou tracheoezofageální píštěle byla subkarinální lymfatická uzlina netuberkulózního původu.
1. Úvod
Mikroperforace jícnu jsou vzácné a jejich diagnostika a léčba může být náročná. Mediastinální lymfadenopatie jako příčina tracheoezofageální píštěle (TEF) vedoucí k mikroperforaci jícnu byla v literatuře popsána zřídka. TEF jsou většinou vrozené a vyskytují se v dětské populaci. U dospělých jsou hlavními příčinami malignity a úrazy. Prezentujeme neobvyklý případ získané TEF způsobené kalcifikovanou lymfatickou uzlinou, která vedla k mikroperforaci jícnu.
2. Prezentace případu
Dvaačtyřicetiletý muž, který se dostavil na oddělení urgentního příjmu (OUP), pociťoval poslední tři měsíce zhoršující se kašel a pálení žáhy, když ležel v noci na zádech. Stěžoval si také na bolest na hrudi a horečku. Popisoval pocit, jako by mu něco uvízlo v dolní části hrudníku. Jeho rodina se zmínila, že se u něj také objevil zápach z úst. Pro neřešící kašel a nově vzniklou bolest na hrudi a horečku bylo provedeno rentgenové vyšetření hrudníku, které bylo bez pozoruhodností. Počáteční počítačová tomografie (CT) hrudníku neprokázala žádnou patologii kromě kalcifikované subkarinální lymfatické uzliny v pravém hilu. Později byl propuštěn s inhibitory protonové pumpy a antibiotiky pro možnou pneumonii.
O tři dny později se opět dostavil na ORL s vysokou horečkou (105 °C) a bolestí na hrudi. O dva dny později se u něj rozvinulo akutní hypoxické respirační selhání. Rentgenový snímek hrudníku odhalil zbělení levého hemithoraxu. Ultrazvukové vyšetření prokázalo lokalizovaný pleurální výpotek. CT hrudníku s perorálním kontrastem odhalilo rozsáhlý lokalizovaný levostranný hydropneumotorax obsahující mnohočetná ložiska plynu v důsledku empyému, ale nebyla zjištěna otevřená perforace jícnu. To vedlo k rozsáhlému pobytu na jednotce intenzivní péče spolu s četnými laboratorními vyšetřeními ve snaze zjistit systémovou infekci. Pacientovi bylo zavedeno několik hrudních hadiček a provedeno několik zobrazovacích vyšetření ve snaze zjistit příčinu jeho příznaků. Nakonec to byla torakocentéza, která odhalila hnisavou tekutinu s pH nižším než 6,5, která nás vedla k přešetření možného gastrointestinálního zdroje a opakování zobrazovacích vyšetření polykání. Tentokrát bylo provedeno polknutí diatrizoátu megluminu a diatrizoátu sodného (Gastrografin®, Monroe Township, NJ) za svědectví radiologa a gastroenterologa; přesvědčivá fokální extravazace byla identifikována v mediastinu až ke konci studie, což naznačovalo mikroperforaci jícnu (obr. 1). Předpokládalo se, že se jedná o sekundární mediastinálně kalcifikovanou lymfatickou uzlinu, která erodovala jícnem, což bylo patrné na CT hrudníku (obrázek 2). Byla provedena horní endoskopie s cílem zjistit případnou otevřenou perforaci, která byla bez pozoruhodností. Postkontrastní rentgenový snímek prokázal kontrast v pravé střední dolní plíci, což svědčilo pro TEF. Pacientovi byl proveden videoasistovaný torakoskopický operační výkon. Chirurgové použili primární uzávěr spolu s vyztužením životaschopnými zábaly tkáňového štěpu z mezižeberního svalu pacienta. Pooperační patologická zpráva z pleurální tekutiny a lymfatické uzliny neodhalila žádné zjevné patogeny, jako je tuberkulóza nebo histoplazmóza. Pooperační průběh pacienta byl bezproblémový. Pacient na zákrok reagoval velmi dobře a jeho příznaky nakonec ustoupily. Pacient se po měsíci vrátil do práce a v současné době je bez příznaků.
3. Diskuse
Perforace jícnu je závažný stav s úmrtností 20 až 40 %, pokud není včas identifikována . Iatrogenní perforace jícnu je nejčastější příčinou poranění jícnu, představuje 70 % všech případů , následuje spontánní perforace (Boerhaaveův syndrom) s 15 % . Vzácně byly hlášeny také mediastinální lymfatické uzliny způsobující perforaci jícnu s následkem bronchoezofageální píštěle (BEF) nebo TEF . Většina hlášených případů byla způsobena buď tuberkulózními lymfatickými uzlinami, nebo malignitou . Pokud je nám známo, žádný z případů popsaných v literatuře nezpůsobil jemnou mikroperforaci jícnu. V našem případě se předpokládalo, že mikroperforace jícnu byla způsobena kalcifikovanou subkarinální lymfatickou uzlinou, jak bylo patrné na CT.
TEF je primárně vrozený stav, který se nejčastěji vyskytuje u dětské populace; případy u dospělých jsou vzácné a převážně se připisují malignitám, traumatům a infekcím . V našem případě byla TEF sekundárně způsobena mikroperforací jícnu v důsledku lymfadenopatie. Histoplazmatický antigen v moči byl negativní, stejně jako kultivace na kyselé rychlé bacily (AFB) a barvení AFB v pleurální tekutině. Bylo rovněž zjištěno, že pacient je HIV negativní. Vzhledem k tomu, že tuberkulóza a histoplazmóza byly u našeho pacienta negativní, byla přítomnost granulomatózního onemocnění méně pravděpodobná. V biopsii lymfatické uzliny nebyla zjištěna žádná etiologie kalcifikované lymfadenopatie, která vedla k mikroperforaci jícnu a TEF. Pacient neměl žádnou anamnézu, která by naznačovala predispozici k TEF.
Iniciální CT v kombinaci s perorálním kontrastem nenaznačovalo otevřený únik z jícnu ani píštěl jícnových dýchacích cest. Pečlivé přezkoumání polykání diatrizoátu megluminu a diatrizoátu sodného neidentifikovalo fokální extravazaci, ale ke konci studie byla zaznamenána minimální kolekce kontrastu v mediastinu. Horní EGD vyšetření bylo bez pozoruhodností, které by identifikovaly jakoukoli perforaci. U tohoto komplikovaného případu byla diagnostikována mikroperforace jícnu teprve poté, co se podařilo dát dohromady příslušné klinické nálezy – nenápadný charakter prezentace, nepozoruhodné EGD a vyšetření diatrizoátu megluminu a diatrizoátu sodného, které ukázalo velmi pozdní minimální extravazaci. Pokud je nám známo, neexistuje žádná literatura popisující tento jev; mikroperforace jícnu je sama o sobě vzácnou klinickou jednotkou a etiologie kalcifikované lymfadenopatie a související TEF činí tento případ ještě unikátnějším.
Tento případ poukazuje na problémy spojené s diagnostikou a léčbou mikroperforace jícnu. CT vyšetření s perorálním kontrastem ani ezofagogram nemusí mikroperforaci jícnu zachytit, proto je diagnóza závislá na posouzení celého klinického obrazu a nemusí být tak dramatická jako upřímné perforace jícnu nesoucí vysokou mortalitu. Po druhé návštěvě pacienta na ED během tří dnů byl nakonec přijat do nemocnice. Celková doba trvání jeho příznaků byla přibližně 3 týdny, než byla stanovena konečná diagnóza. Tento případ poukazuje na to, že nediagnostikování mikroperforace může oddálit rychlou léčbu tohoto možná život ohrožujícího stavu.
Souhlas
Před odesláním této kazuistiky byl od pacienta získán informovaný souhlas a identifikační údaje byly z důvodu ochrany identity pacienta odstraněny.
Konkurenční zájmy
Žádní autoři nemají střet zájmů, který by museli oznámit.
Poděkování
Technickou, redakční a písemnou pomoc poskytl Cameron G. Shultz, Ph.D., MSW.