Abstract
Un homme de 42 ans a présenté une aggravation des symptômes de reflux gastro-œsophagien et une toux. Les symptômes cliniques au cours du début de la maladie étaient frappants pour une pneumonie d’aspiration. On lui a prescrit des inhibiteurs de la pompe à protons et des antibiotiques. On a noté un déclin rapide de l’état clinique avec une aggravation de l’état respiratoire. L’aggravation des symptômes de fièvre, de toux et de douleur thoracique a incité à poursuivre le diagnostic en suggérant une microperforation œsophagienne. L’œsophagogramme s’est révélé évocateur d’une fistule trachéo-œsophagienne. La fistule trachéo-œsophagienne était due à un ganglion lymphatique subcarinal d’origine non tuberculeuse.
1. Introduction
Les microperforations de l’œsophage sont rares et peuvent être un défi à diagnostiquer et à gérer. La lymphadénopathie médiastinale comme cause de fistule trachéo-œsophagienne (TEF) entraînant une microperforation de l’œsophage a rarement été rapportée dans la littérature. Les TEF sont le plus souvent congénitales et présentes dans la population pédiatrique. Chez les adultes, les tumeurs malignes et les traumatismes sont les principales causes. Nous présentons un cas inhabituel de TEF acquis dû à un ganglion lymphatique calcifié qui a conduit à une microperforation œsophagienne.
2. Présentation du cas
Un homme de 42 ans se présentant aux urgences (ED) présentait une aggravation de la toux et des brûlures d’estomac depuis trois mois en position couchée la nuit. Il se plaignait également de douleurs thoraciques et de fièvre. Il a décrit la sensation d’avoir quelque chose de coincé dans la partie inférieure de sa poitrine. Sa famille a mentionné qu’il avait également développé une halitose. En raison de la toux non résolue, de la douleur thoracique et de la fièvre d’apparition récente, une radiographie du thorax a été effectuée et n’a rien révélé de particulier. L’angiographie initiale par tomodensitométrie (TDM) du thorax n’a pas permis de mettre en évidence de pathologie autre qu’un ganglion lymphatique subcarinal calcifié au niveau du hile droit. Il a ensuite été libéré sous inhibiteurs de la pompe à protons et antibiotiques pour une possible pneumonie.
Trois jours plus tard, il s’est présenté à nouveau aux urgences avec une fièvre élevée (105°F) et une douleur thoracique. Deux jours plus tard, il a développé une insuffisance respiratoire hypoxique aiguë. La radiographie du thorax a révélé un voile blanc de l’hémithorax gauche. L’échographie a mis en évidence un épanchement pleural localisé. Le scanner thoracique avec contraste oral a révélé un grand hydropneumothorax localisé du côté gauche contenant de multiples foyers de gaz dus à un empyème, mais aucune perforation œsophagienne franche n’a été identifiée. Cette situation a entraîné un séjour prolongé en soins intensifs ainsi que de multiples examens de laboratoire pour tenter d’identifier une infection systémique. Le patient a reçu plusieurs drains thoraciques et plusieurs examens d’imagerie pour tenter d’identifier la cause de ses symptômes. C’est finalement une thoracocentèse qui a révélé un liquide purulent avec un pH inférieur à 6,5 qui nous a conduits à réexaminer une source gastro-intestinale possible et à répéter l’imagerie de la déglutition. Cette fois, la déglutition de diatrizoate méglumine et de diatrizoate sodique (Gastrografin®, Monroe Township, NJ) a été réalisée en présence du radiologue et du gastroentérologue ; une extravasation focale convaincante a été identifiée dans le médiastin seulement vers la fin de l’étude, suggérant une microperforation de l’œsophage (Figure 1). On a pensé qu’elle était secondaire à un ganglion lymphatique médiastinal-calcifié qui avait érodé l’œsophage, visible sur le scanner thoracique (Figure 2). Une endoscopie supérieure a été tentée pour identifier toute perforation franche, et elle n’était pas remarquable. Les radiographies post-contraste ont montré une prise de contraste dans le poumon inférieur médian droit, suggérant un TEF. Le patient a bénéficié d’une procédure de chirurgie thoracoscopique vidéo-assistée. Les chirurgiens ont utilisé une fermeture primaire ainsi qu’un renforcement avec des enveloppes de greffe de tissu viable provenant du muscle intercostal du patient. Le rapport pathologique postopératoire du liquide pleural et du ganglion lymphatique n’a révélé aucun pathogène évident tel que la tuberculose ou l’histoplasmose. L’évolution postopératoire du patient s’est déroulée sans incident. Le patient a très bien réagi à l’intervention et ses symptômes ont finalement diminué. Le patient a repris son travail un mois plus tard et est actuellement asymptomatique.
3. Discussion
La perforation de l’œsophage est une affection grave dont le taux de mortalité est compris entre 20 et 40% si elle n’est pas identifiée précocement . La perforation œsophagienne iatrogène est la cause la plus fréquente de lésion œsophagienne, représentant 70% de tous les cas , suivie par les perforations spontanées (syndrome de Boerhaave) à 15% . Dans de rares cas, des ganglions lymphatiques médiastinaux provoquant une perforation œsophagienne entraînant une fistule broncho-œsophagienne (FBE) ou un TEF ont également été signalés . La plupart des cas rapportés étaient dus à des ganglions lymphatiques tuberculeux ou à des tumeurs malignes. À notre connaissance, aucun des cas rapportés dans la littérature n’a provoqué de microperforation subtile de l’œsophage. Dans notre cas, on a pensé que la microperforation de l’œsophage était due à un ganglion lymphatique subcarinal calcifié comme on l’a vu sur le CT.
La TEF est principalement une condition congénitale le plus souvent observée dans la population pédiatrique ; les cas adultes sont rares et principalement attribués à la malignité, au traumatisme et aux infections . Dans notre cas, le TEF était secondaire à une microperforation œsophagienne due à une lymphadénopathie. L’antigène urinaire Histoplasma était négatif, tout comme la culture de bacilles acido-alcooliques (AFB) et la coloration AFB du liquide pleural. Le patient était également séronégatif pour le VIH. Comme la tuberculose et l’histoplasmose étaient négatives chez notre patient, la présence d’une maladie granulomateuse était moins probable. La biopsie du ganglion lymphatique n’a permis d’identifier aucune étiologie pour l’adénopathie calcifiée qui a conduit à la microperforation œsophagienne et au TEF. Le patient n’avait pas d’antécédents médicaux suggérant une prédisposition au TEF.
La tomodensitométrie initiale combinée à un contraste oral n’a pas suggéré de fuite œsophagienne franche ou de fistule œsophagienne des voies respiratoires. Un examen attentif de la déglutition de diatrizoate méglumine et de diatrizoate sodique n’a pas identifié d’extravasation focale, mais vers la fin de l’étude, une collection minimale du contraste dans le médiastin a été remarquée. L’EGD supérieure n’a pas permis d’identifier une quelconque perforation. Dans ce cas compliqué, ce n’est qu’après avoir rassemblé les résultats cliniques pertinents – nature subtile de la présentation, EGD sans particularité et étude du diatrizoate méglumine et du diatrizoate sodique montrant une extravasation minimale très tardive – qu’une microperforation œsophagienne a été diagnostiquée. À notre connaissance, il n’existe aucune littérature rapportée décrivant ce phénomène ; la microperforation œsophagienne est en soi une entité clinique rare, et l’étiologie de la lymphadénopathie calcifiée et du TEF associé rend ce cas encore plus unique.
Ce cas met en évidence les défis liés au diagnostic et à la gestion de la microperforation œsophagienne. Ni la tomodensitométrie avec contraste oral, ni l’oesophagogramme ne peuvent détecter une microperforation œsophagienne ; le diagnostic dépend donc de l’évaluation de l’ensemble du tableau clinique et peut ne pas être aussi dramatique que les perforations œsophagiennes franches qui ont un taux de mortalité élevé. Après la deuxième visite du patient aux urgences en trois jours, il a finalement été admis à l’hôpital. La durée totale de ses symptômes a été d’environ 3 semaines avant que le diagnostic final ne soit posé. Ce cas met en évidence que le fait de ne pas diagnostiquer la microperforation peut retarder la prise en charge rapide de cette affection qui peut menacer le pronostic vital.
Consentement
Le consentement éclairé a été obtenu du patient avant la présentation de ce rapport de cas, et les informations d’identification ont été supprimées pour protéger l’identité du patient.
Intérêts divergents
Aucun auteur n’a de conflit d’intérêts à signaler.
Remerciements
L’assistance technique, éditoriale et rédactionnelle a été fournie par Cameron G. Shultz, Ph.D., MSW.