Abstract

42歳男性が胃食道逆流症の症状悪化と咳嗽で受診した。 病初期の臨床症状は誤嚥性肺炎が印象的であった。 プロトンポンプ阻害薬と抗生物質が処方された。 呼吸状態の悪化に伴う急激な臨床症状の低下が認められた。 発熱、咳、胸痛の症状が悪化したため、食道微細穿孔が疑われ、さらに精査を行った。 食道造影検査の結果，気管食道瘻を示唆する所見が得られた． 気管食道瘻は非結核性の頸部リンパ節によるものであった

1. はじめに

食道の微小穿孔はまれであり、診断と管理に困難を伴う。 食道の微小穿孔に起因する気管食道瘻（TEF）の原因として縦隔リンパ節症が報告されたことは、文献上ではほとんどない。 TEFは、ほとんどが先天性で、小児に発症する。 成人では，悪性腫瘍や外傷が主な原因である． 今回われわれは、石灰化したリンパ節が食道微細穿孔を引き起こした後天性TEFの珍しい症例を報告する。 症例紹介

救急外来を受診した42歳男性は、3カ月前から夜間に仰臥位で寝ていると咳と胸焼けが悪化した。 胸痛と発熱も訴えた。 本人は胸の下に何かが詰まっているような感覚を訴えていた。 家族からは口臭が気になると言われた。 咳が治まらず、胸痛と発熱が出現したため、胸部X線検査が行われたが、異常はなかった。 初診時の胸部CTでは、右肺門の石灰化した頸部リンパ節以外に病変は認められなかった。 3日後、高熱(105°F)と胸痛のため再び救急外来を受診した。 2日後、急性低酸素性呼吸不全を発症した。 胸部X線では左胸郭の白濁を認めた。 超音波検査で限局性胸水貯留を指摘された． 経口造影剤を用いた胸部CTでは、巨大な局所性左側気胸が認められ、膿胸による複数のガス溜まりがあったが、食道穿孔は確認されなかった。 このため、ICUに長期入院し、全身性感染症を特定するために複数の検査が行われた。 この患者は、症状の原因を特定するために、複数の胸部チューブと複数の画像検査を受けた。 最終的には、胸腔穿刺によりpH6.5未満の膿性液体が検出されたため、消化管が原因である可能性を再検討し、嚥下造影を繰り返しました。 今回はジアトリゾエートメグルミンとジアトリゾエートナトリウム（Gastrografin®, Monroe Township, NJ）の嚥下を行い、放射線科医と消化器内科医が立会い、納得のいく焦点性のある滲出液が検査の終盤にのみ縦隔に確認され、食道の微細穿孔を示唆した（図1）。 胸部CTで確認された食道を浸食した縦隔石灰化リンパ節に続発したものと思われた（図2）。 上部内視鏡検査を行い、率直な穿孔の有無を確認したが、異常はなかった。 造影後のX線写真で右内側下肺に造影剤を認め、TEFが示唆された。 患者はビデオ支援胸腔鏡手術の手技を受けた． 外科医は患者の肋間筋から採取した生体組織移植ラップで補強しながら一次閉鎖を行った。 術後の胸水とリンパ節の病理検査では、結核やヒストプラスマシスなどの明らかな病原体は検出されなかった。 患者の術後経過は何ら問題なかった。 患者は手術に非常によく反応し、症状はようやく軽快した。 患者は1ヵ月後に仕事に復帰し、現在は無症状である。

3 Discussion

食道穿孔は早期に発見されないと死亡率が20～40%となる重篤な疾患である． 食道損傷の原因として最も多いのは異所性食道穿孔で、全体の70%を占め、次いで自然穿孔（Boerhaave症候群）が15%である。 まれに縦隔リンパ節が食道穿孔の原因となり、気管支食道瘻（BEF）やTEFを引き起こすことも報告されている。 ほとんどの報告例は、結核性リンパ節または悪性腫瘍によるものであった。 我々の知る限り、文献上では食道に微細な穿孔を生じた症例は報告されていない。

TEFは主に小児に多くみられる先天性の疾患であり、成人例は稀で、悪性腫瘍、外傷、感染症が主な原因であるとされている。 本症例では，リンパ節腫脹による食道微小穿孔に続発したものであった。 尿中ヒストプラスマ抗原は陰性で，胸水中のAFB（Acid Fast Bacilli）培養とAFB染色も陰性であった． また、この患者はHIV陰性であることが判明した。 結核とヒストプラスマが陰性であったことから，肉芽腫性疾患の可能性は低いと考えられた． 食道微細穿孔とTEFの原因となった石灰化リンパ節腫脹は，リンパ節の生検では病因が特定されなかった． 患者はTEFの素因を示唆する過去の病歴を持たなかった。

経口造影剤を併用した初回CTでは、率直な食道漏出や食道呼吸器瘻は示唆されなかった。 ジアトリゾ酸メグルミンとジアトリゾ酸ナトリウムの嚥下を注意深く確認したが、試験終了時に縦隔に最小限の造影剤の集積が認められた。 上部消化管内視鏡検査では、穿孔の有無を確認することはできなかった。 この複雑な症例では、微妙な病態、異常のないEGD、ジアトリゾ酸メグルミンとジアトリゾ酸ナトリウムの検査でごくわずかな滲出が確認されたという臨床所見をつなぎ合わせて初めて食道微細穿孔と診断されたのである。 食道微小穿孔はそれ自体が稀な臨床的存在であり、石灰化リンパ節腫脹とそれに伴うTEFの病因が本症例をさらにユニークなものにしている。

本症例は食道微小穿孔の診断と管理に関する課題を強調するものである。 経口造影剤を用いたCTスキャンや食道造影検査では食道微細穿孔は発見できない。したがって、診断は臨床像全体の評価に依存し、死亡率の高い率直な食道穿孔ほど劇的でない場合がある。 この患者は3日以内に2回目の救急外来を受診し、最終的に入院となった。 最終的な診断がつくまで、症状の持続期間はおよそ3週間であった。 本症例は、微小穿孔の診断に失敗すると、生命を脅かす可能性のあるこの疾患の迅速な管理を遅らせる可能性があることを強調している。

Competing Interests

報告すべき利益相反はない。

Acknowledgements

技術、編集および執筆支援はCameron G. Shultz, Ph.D. が担当した。 MSW.です。