Abstract
Spontan osteonekrose i knæet (SPONK) involverer normalt en enkelt kondylus, oftest den mediale femoralkondylus (MFC). Involvering af det mediale tibialplateau (MTP) er mindre almindelig og forekommer i ca. 2 % af knæene med SPONK. Tidligt indsættende SPONK på den ipsilaterale side af det mediale kompartment er meget sjældent, og der er, så vidt vi ved, kun rapporteret fire tilfælde til dato. Vi beskriver et meget sjældent tilfælde af SPONK med tidlig samtidig udvikling i MFC og MTP. Serielle røntgenbilleder og magnetisk resonansbilleddannelse viste, at SPONK i begge kondyler fulgte et lignende progressivt forløb. De patologiske fund i disse læsioner lignede dem, der blev observeret ved subchondrale insufficiensfrakturer.
1. Introduktion
Osteonekrose i knæet kan kategoriseres som primær spontan osteonekrose i knæet (SPONK) eller sekundær osteonekrose i knæet, der er forbundet med en række risikofaktorer, herunder brug af steroider eller alkohol . Sekundær osteonekrose ses normalt hos yngre patienter og involverer flere kondyler, mens SPONK normalt udvikler sig pludseligt i den mediale femurkondyle (MFC) hos patienter i alderen >55 år . SPONK kan også forekomme i den laterale femurkondylus, det mediale tibialplateau (MTP) eller patella . Involvering af MTP observeres kun i 2 % af knæene med SPONK , mens tidlig samtidig involvering af MFC og den tilstødende MTP er meget sjælden.
Og selv om ætiologien af SPONK fortsat er uklar, kan den skyldes vaskulær skade og/eller forudgående traumer , selv om en nylig rapport foreslog, at SPONK kan skyldes subchondrale insufficiensfrakturer . En tidlig diagnose af SPONK er vanskelig, fordi røntgenbilleder kan være negative, især hvis symptomerne er af kort varighed. Magnetisk resonansbilleddannelse (MRI) kan påvise tidlige forandringer i det subchondrale område og bidrage til diagnosticering af SPONK . I denne rapport beskrives et meget sjældent tilfælde af SPONK, der samtidig involverer MFC og MTP og er forbundet med subchondrale insufficiensfrakturer. Denne tilstand blev diagnosticeret på MRT kort efter symptomdebut.
2. Case Report
En 72-årig mand præsenterede sig for evaluering af smerter i venstre knæ af en måneds varighed. Hans tidligere sygehistorie omfattede koronar bypass-kirurgi (CABG) i 2004 efter et myokardieinfarkt. Han beskrev en pludselig opstået kraftig smerte lokaliseret til den mediale side af hans venstre knæ. De svære smerter fortsatte i 6 måneder og blev ikke bedre. Han havde ikke tidligere haft traumer, meniskoperationer, steroidbehandling eller overdrevent alkoholforbrug. Fysisk undersøgelse viste ømhed ved den mediale femoralkondylus og den mediale tibiakondylus og lette begrænsninger i knæets bevægelsesområde. Røntgenbilleder viste en let subchondral knoglesklerose på den tibiale mediale kondylus, men læsionen var ikke radiotransparent, og der var ingen tegn på indsnævring af ledspalten (figur 1(a) og 1(b)). STIR-MRI (Short inversion time inversion recovery) viste karakteristisk fokal høj intensitet med båndlignende dele med lav signalintensitet i de subchondrale områder af både MFC og MTP, omgivet af diffus høj signalintensitet (figur 2(a)). T1-vægtede billeder viste tilsvarende fokale læsioner med lav intensitet (Figur 2(b)), med en horisontal rift i den mediale menisk ved det bageste horn. Patienten blev diagnosticeret med SPONK på begge sider af det mediale kompartment. Den indledende ikke-kirurgiske behandling omfattede begrænset vægtbæring på det berørte underben.
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(a)
(b)
Radiografier tre måneder senere viste subchondral radiolucency af de ipsilaterale læsioner i det mediale kompartment af knæet. Disse fund af MFC og MTP var i overensstemmelse med Koshinos stadium 3 og Carpinteros stadium II (figur 1(c) og 1(d)). Spectral presaturation with inversion recovery (SPIR) MRI 4 måneder efter det første besøg viste båndlignende lav intensitet med en cystisk læsion med høj intensitet i MFC og et diskret område med lav intensitet med nedsat omkringliggende høj intensitet i MTP (Figur 3(a)). Protondensitetsvægtede billeder viste sammenfald af både MFC og MTP på læsionsstederne (Figur 3(b)).
(a)
(b)
(a)
(b)
Trods behandlingsinjektioner med hyaluronan og oral indgift af ikke-steroide antiinflammatoriske lægemidler blev patientens symptomer ikke bedre. På grund af de vedvarende knæsmerter og det progressive sygdomsforløb, som det fremgik af billeddannelsesresultater, blev der udført unicompartmental knæartroplastik (UKA). UKA blev valgt, fordi protesen ville blive stabiliseret. Den intraoperative undersøgelse viste, at ledbrusken på læsionsstedet i MFC var glat, men let nedtrykt, mens brusk på læsionsstedet i MTP ikke havde nogen afrivninger og let fibrillering og var nedtrykt ca. 1 mm (Figur 4). Dele af brusklagene på de angrebne steder i både MFC og MTP, som blev opnået under makroskopisk UKA, var delamineret fra den underliggende subchondrale knogle og gav let efter for tryk. Der blev observeret blødgøring af den subchondrale knogle på det berørte sted. Osteotomi af MFC og MTP resulterede i fuldstændig fjernelse af læsionerne. Histologisk undersøgelse af begge prøver viste en subchondral revne, fibrøs granulation og osteoiddannelse, men ingen tegn på forudgående osteonekrose (figur 5). Disse fund var i overensstemmelse med fund ved subchondrale frakturer. Ledfladen i MFC-læsionen var glat, mens brusk i MTP-læsionen viste overfladiske uregelmæssigheder og degenerative forandringer. Tre år efter operationen har denne patient fri bevægelighed i knæet og har ingen knæsmerter.
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
3. Diskussion
SPONK er blevet karakteriseret klinisk, radiologisk og patologisk. I det naturlige forløb af typisk SPONK kan røntgenbillederne i det tidlige stadium være næsten normale på trods af forekomsten af intense symptomer (stadium 1) . Senere viser røntgenbilleder en typisk radiotransparent oval skygge i det subchondrale område af den vægtbærende del af MFC (stadium 2), efterfulgt af udvidelse af skyggen og dannelse af en omkringliggende sklerotisk halo (stadium 3). Disse strukturelle ændringer fremkalder efterfølgende ipsilaterale læsioner af den subchondrale knogle og ledbrusk ved MTP, herunder osteofytter, osteosklerose og indsnævring af ledspalten (stadie 4). Røntgenbilleder viser udviklingen eller progressionen af leddestruktion. Hvis patienterne præsenterer sig sent, kan den sande tilstand af SPONK være maskeret og vanskelig at skelne fra alvorlig osteoartritis (OA) .
MRI giver mere omfattende oplysninger og er både mere følsom og specifik i vurderingen af tidlig SPONK end almindelige røntgenbilleder. Hos patienter med tidlig SPONK viser T1-billeddannelse normalt en fokal, semioval lav signalintensitet, mens T2-billeddannelse viser subchondrale signaler med høj intensitet omgivet af båndlignende signaler med lav intensitet .
I den nuværende patient fulgte både MFC- og MTP-læsionerne et lignende progressivt forløb. SPONK var ubemærket med normale fund på de indledende røntgenbilleder, mens MRI afslørede de karakteristiske træk ved disse læsioner. Fokale læsioner af både MFC og MTP blev først observeret på røntgenbilleder 3 måneder efter den første præsentation, og ledfladerne i disse læsioner blev senere fundet deformerede eller beskadigede. Den oprindelige læsion hos patienter med fremskreden SPONK, der viser samtidig involvering af MFC og MTP, er vanskelig at bestemme. Selv om der er rapporteret om samtidige læsioner i MFC og MTP hos 27-38 % af alle patienter, er de fleste af dem ikke læsioner i et tidligt stadium ved første præsentation . Så vidt vi ved, har kun én rapport fundet subtile radiografiske ændringer i ipsilaterale læsioner ved første besøg hos fire patienter, hvilket tyder på, at disse læsioner var i et tidligt stadium . Vores rapport er unik, idet de tidlige billeddannelsesresultater tydede på, at SPONK var opstået samtidig på begge steder, idet læsioner i MFC og MTP viste lignende progression til et avanceret stadium.
Det naturlige forløb af SPONK i MFC er blevet beskrevet . Læsionens størrelse er blevet betragtet som prognostisk for risikoen for OA . Patienter, hos hvem ≥40 % af ledfladen var påvirket i AP-visningen, er blevet rapporteret til at udvikle OA . Derimod har man fundet, at det naturlige forløb af SPONK i MTP varierer fra fuldstændig rekonstruktion til progressiv degeneration af leddet . Omfattende sammenbrud af MTP er sjældent. Total knæartroplastik er blevet rapporteret at være vellykket hos patienter med omfattende knoglekollaps, idet 97 % af disse patienter fortsat viser gode kliniske resultater 9 år efter artroplastik . Vores patient havde SPONK på begge sider af MFC og MTP, og læsionerne var små og begrænsede til det mediale kompartment. Unicompartmental knæartroplastik kan udføres, hvis læsionen kan reseceres.
Den præcise ætiologi, der ligger til grund for den initiale udbrud af SPONK, er ikke blevet klart fastlagt. Nuværende rygere blev rapporteret at være i øget risiko for SPONK , i overensstemmelse med resultater, der viser, at mange patienter med OA ryger et overdrevent antal cigaretter . Vores patient har røget 20 cigaretter om dagen i 50 år. Rygning kan være årsag til samtidig involvering af MFC og MTP.
Histologisk set har SPONK vist sig at adskille sig fra avaskulær nekrose i femurhovedet. I stedet blev histologiske fund i tidlige stadier af SPONK vist at være identiske med dem af subchondrale frakturer, uden tegn på forudgående osteonekrose, og fokale områder af nekrose distalt frakturlinjen i avancerede stadier af SPONK er blevet betragtet som en sekundær tilstand efter subchondrale frakturer . De histologiske træk ved avancerede læsioner blev rapporteret til at ligne dem ved forsinket union eller nonunion med den deraf følgende dannelse af brusk og fibrøst væv . Forringet heling efter en subchondral fraktur resulterede i et ustabilt løsrevet fragment distalt for frakturen og tab af blodforsyning, hvilket resulterede i osteonekrose. Disse histologiske træk er i overensstemmelse med en historie med akut opstået og en radiologisk variant i avancerede stadier af SPONK, hvilket tyder på, at subchondral insufficiensfraktur er den mest sandsynlige underliggende årsag. Histologiske fund hos vores patient omfattede en subchondral revne og knoglereparationsreaktioner, såsom fibrøst granulationsvæv og osteoiddannelse uden osteonekrose. Derfor skyldtes SPONK hos denne patient sandsynligvis en subchondral insufficiensfraktur ved MFC og MTP.
Mediale meniskrevner er blevet observeret hos 50 % til 78 % af patienter med SPONK . Mekaniske miljømæssige ændringer i den mediale menisk kan øge kontaktspændinger på tværs af leddet og producere fokal subchondral overbelastning, hvilket kan prædisponere for udvikling af osteonekrose . Meniskskader kan spille en rolle i den samtidige forekomst af osteonekrose i MFC og MTP . Meniskrodskader er blevet rapporteret hos 80 % af patienterne med SPONK og meniskrevner hos 67 %, hvilket tyder på, at tab af hoop stress i meniskrodskader ændrede meniskfunktionen og øgede trykket på den subchondrale knogle . Vores patient viste en horisontal rift i den mediale menisk ved det posteriore horn, men ingen rodskade. Tabet af meniskfunktion som følge af den horisontale rift kan imidlertid have været ansvarlig, i det mindste delvist, for den samtidige udvikling af SPONK ved MFC og MTP.
4. Konklusion
Denne rapport beskriver en patient med SPONK ledsaget af ipsilaterale læsioner i det mediale kompartment fra tidlig debut. De vigtigste fund hos den nuværende patient var subchondrale insufficiensfrakturer i MFC og MTP.
Samtykke
Der blev indhentet skriftligt informeret samtykke fra patienten til offentliggørelse af denne caserapport og ledsagende billeder.
Konkurrerende interesser
Forfatterne erklærer, at der ikke er nogen interessekonflikter.