Abstract
Spontane osteonecrose van de knie (SPONK) betreft meestal één condylus, meestal de mediale femorale condylus (MFC). Betrokkenheid van het mediale tibiale plateau (MTP) komt minder vaak voor en komt voor in ongeveer 2% van de knieën met SPONK. Vroeg ontstane SPONK aan de ipsilaterale zijde van het mediale compartiment is zeer zeldzaam, met, voor zover wij weten, tot op heden slechts vier gerapporteerde gevallen. Wij beschrijven een zeer zeldzaam geval van SPONK met vroege gelijktijdige ontwikkeling in het MFC en MTP. Seriële röntgenfoto’s en magnetische resonantie beeldvorming toonden aan dat SPONK in beide condylen een vergelijkbaar progressief beloop had. De pathologische bevindingen in deze letsels waren vergelijkbaar met die waargenomen bij subchondrale insufficiëntiefracturen.
1. Inleiding
Osteonecrose van de knie kan gecategoriseerd worden als primaire spontane osteonecrose van de knie (SPONK) of secundaire osteonecrose van de knie geassocieerd met een verscheidenheid aan risicofactoren waaronder het gebruik van steroïden of alcohol. Secundaire osteonecrose wordt meestal waargenomen bij jongere patiënten en betreft meerdere condylen, terwijl SPONK zich meestal plotseling ontwikkelt in de mediale femorale condyl (MFC) bij patiënten van >55 jaar . SPONK kan ook voorkomen in de laterale femorale condylus, het mediale tibiale plateau (MTP), of de patella . Betrokkenheid van de MTP wordt waargenomen in slechts 2% van de knieën met SPONK , terwijl vroege gelijktijdige betrokkenheid van de MFC en de aangrenzende MTP zeer zeldzaam is.
Hoewel de etiologie van SPONK onduidelijk blijft, kan het te wijten zijn aan vasculair letsel en/of antecedent trauma , hoewel een recent rapport suggereerde dat SPONK het gevolg kan zijn van subchondrale insufficiëntiefracturen . Een vroege diagnose van SPONK is moeilijk omdat gewone röntgenfoto’s negatief kunnen zijn, vooral als de symptomen van korte duur zijn. Magnetische resonantie beeldvorming (MRI) kan vroege veranderingen in het subchondrale gebied opsporen en helpen bij de diagnose van SPONK. Dit rapport beschrijft een zeer zeldzaam geval van SPONK waarbij zowel het MFC als het MTP betrokken waren en die gepaard ging met subchondrale insufficiëntiefracturen. Deze aandoening werd gediagnosticeerd op MRI kort na het begin van de symptomen.
2. Casusverslag
Een 72-jarige man meldde zich voor evaluatie van pijn in zijn linkerknie die een maand duurde. Zijn medische voorgeschiedenis omvatte een coronaire bypassoperatie (CABG) in 2004 na een myocardinfarct. Hij beschreef een plotse aanvang van hevige pijn gelokaliseerd aan de mediale zijde van zijn linkerknie. De hevige pijn hield 6 maanden aan en verbeterde niet. Hij had geen voorgeschiedenis van eerder trauma, meniscuschirurgie, behandeling met steroïden of overmatig alcoholgebruik. Lichamelijk onderzoek toonde gevoeligheid ter hoogte van de mediale femorale condylus en de mediale tibiale condylus en lichte beperkingen in de bewegingsuitslag van de knie. Röntgenfoto’s toonden een lichte subchondrale botsclerose op de mediale tibiale condylus, maar de laesie was niet radiolucent en er was geen bewijs van vernauwing van de gewrichtsruimte (Figuren 1(a) en 1(b)). Korte inversie tijd inversie herstel (STIR) MRI toonde karakteristieke focale hoge intensiteit met band-achtige lage signaalintensiteit delen in de subchondrale gebieden van zowel het MFC en de MTP, omgeven door diffuse hoge signaalintensiteit (figuur 2(a)). T1-gewogen beelden toonden overeenkomstige focale laesies met lage intensiteit (Figuur 2(b)), met een horizontale scheur aanwezig in de mediale meniscus aan de posterieure hoorn. De patiënt werd gediagnosticeerd met SPONK aan beide zijden van het mediale compartiment. De initiële niet-chirurgische behandeling bestond uit het beperkt belasten van het aangedane onderbeen.
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(a)
(b)
Radiografieën drie maanden later toonden subchondrale radiolucentie van de ipsilaterale laesies van het mediale compartiment van de knie. Deze bevindingen van het MFC en MTP waren consistent met Koshino’s stadium 3 en Carpintero’s stadium II (Figuren 1(c) en 1(d)). Spectral presaturation with inversion recovery (SPIR) MRI 4 maanden na het eerste bezoek toonde band-achtige lage intensiteit, met een cystische hoge intensiteit laesie, in het MFC en een discrete lage intensiteit gebied, met verminderde omliggende hoge intensiteit, in de MTP (figuur 3 (a)). Proton density-gewogen beelden toonden collaps van zowel de MFC en de MTP op de laesie sites (figuur 3 (b)).
(a)
(b)
(a)
(b)
Tegen de behandeling met injecties van hyaluronzuur en orale toediening van niet-steroïdale ontstekingsremmende medicatie, verbeterden de symptomen van de patiënt niet. Vanwege de aanhoudende kniepijn en het progressieve beloop van zijn ziekte, zoals bleek uit de beeldvormende resultaten, werd een unicompartimentele knieartroplastiek (UKA) uitgevoerd. UKA werd gekozen omdat de prothese gestabiliseerd zou worden. Intraoperatief onderzoek toonde aan dat het gewrichtskraakbeen op de plaats van het letsel in het MFC glad was maar licht gedeprimeerd, terwijl het kraakbeen op de plaats van het letsel in de MTP geen schaafwonden en lichte fibrillatie vertoonde en ongeveer 1 mm gedeprimeerd was (Figuur 4). Delen van de kraakbeenlagen op de aangetaste plaatsen van zowel het MFC als het MTP verkregen tijdens macroscopische UKA waren gedelamineerd van het onderliggende subchondrale bot en gaven gemakkelijk mee aan de druk. Er werd verweking van het subchondrale bot op de aangetaste plaats waargenomen. Osteotomie van het MFC en MTP resulteerde in volledige excisie van de laesies. Histologisch onderzoek van beide specimens toonde een subchondrale scheur, fibreuze granulatie en osteoid vorming, maar geen bewijs van voorafgaande osteonecrose (figuur 5). Deze bevindingen waren consistent met die van subchondrale fracturen. Het gewrichtsoppervlak van de MFC laesie was glad, terwijl het kraakbeen van de MTP laesie oppervlakkige onregelmatigheden en degeneratieve veranderingen vertoonde. Drie jaar na de operatie kan deze patiënt zijn knie vrij bewegen en heeft hij geen kniepijn.
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
3. Discussie
SPONK is klinisch, radiologisch, en pathologisch gekarakteriseerd. In het natuurlijke beloop van typische SPONK, kunnen röntgenfoto’s in het beginstadium bijna normaal zijn, ondanks het optreden van intense symptomen (stadium 1) . Later tonen de röntgenfoto’s een typische radiolucente ovale schaduw in het subchondrale gebied van het gewichtdragende deel van het MFC (stadium 2), gevolgd door uitbreiding van de schaduw en de vorming van een omringende sclerotische halo (stadium 3). Deze structurele veranderingen leiden vervolgens tot ipsilaterale laesies van het subchondrale bot en gewrichtskraakbeen op de MTP, waaronder osteofyten, osteosclerose en vernauwing van de gewrichtsruimte (stadium 4). Röntgenfoto’s tonen de ontwikkeling of progressie van gewrichtsvernietiging. Als patiënten zich laat presenteren, kan de ware staat van SPONK worden gemaskeerd en moeilijk te onderscheiden zijn van ernstige artrose (OA).
MRI geeft uitgebreidere informatie en is zowel gevoeliger als specifieker in het evalueren van vroege SPONK dan gewone radiografieën. Bij patiënten met vroege SPONK toont T1 beeldvorming gewoonlijk een focale, semiovale lage signaalintensiteit, terwijl T2 beeldvorming subchondrale hoge intensiteitssignalen toont, omgeven door bandvormige lage intensiteitssignalen.
Bij de huidige patiënt volgden zowel de MFC- als de MTP-laesies een vergelijkbaar progressief beloop. SPONK was onopvallend, met normale bevindingen op de eerste gewone röntgenfoto’s, terwijl MRI de karakteristieke kenmerken van deze laesies onthulde. Focale laesies van zowel het MFC als het MTP werden voor het eerst waargenomen op gewone röntgenfoto’s 3 maanden na de eerste presentatie, en de articulaire oppervlakken van deze laesies bleken later vervormd of beschadigd te zijn. De initiële laesie bij patiënten met gevorderde SPONK die gelijktijdige betrokkenheid van de MFC en MTP vertonen is moeilijk te bepalen. Hoewel het samen voorkomen van laesies in het MFC en MTP is gerapporteerd in 27% tot 38% van alle patiënten, zijn de meeste laesies niet in een vroeg stadium bij de eerste presentatie. Voor zover ons bekend, vond slechts één rapport subtiele radiografische veranderingen in ipsilaterale laesies bij het eerste bezoek van vier patiënten, wat suggereert dat deze laesies in een vroeg stadium waren. Ons rapport is uniek, omdat vroege beeldvormingsbevindingen suggereerden dat SPONK gelijktijdig op beide plaatsen was opgetreden, waarbij laesies in het MFC en MTP een vergelijkbare progressie naar een gevorderd stadium vertoonden.
Het natuurlijke beloop van SPONK van het MFC is beschreven . De grootte van de laesie wordt beschouwd als prognostisch voor het risico van OA. Patiënten bij wie ≥40% van het gewrichtsoppervlak was aangetast in het AP aanzicht zijn gerapporteerd om OA te ontwikkelen . Daarentegen is gebleken dat het natuurlijk beloop van SPONK van de MTP varieert van volledige reconstructie tot progressieve gewrichtsdegeneratie. Uitgebreide instorting van de MTP is zeldzaam. Totale knieartroplastie is succesvol gebleken bij patiënten met uitgebreide botinstorting, waarbij 97% van deze patiënten 9 jaar na de artroplastie nog steeds succesvolle klinische resultaten vertoonde. Onze patiënt had SPONK aan beide zijden van het MFC en de MTP, waarbij de letsels klein waren en beperkt bleven tot het mediale compartiment. Een unicompartimentele knieartroplastie kan worden uitgevoerd als de laesie kan worden geresecteerd.
De precieze etiologie die ten grondslag ligt aan het eerste ontstaan van SPONK is niet duidelijk vastgesteld. Er werd gemeld dat rokers een verhoogd risico lopen op SPONK, in overeenstemming met bevindingen die aantonen dat veel patiënten met OA een overmatig aantal sigaretten roken. Onze patiënt rookte 20 sigaretten per dag gedurende 50 jaar. Roken kan de oorzaak zijn van de gelijktijdige betrokkenheid van het MFC en MTP.
Histologisch blijkt SPONK te verschillen van avasculaire necrose in de femurkop. Integendeel, de histologische bevindingen in vroege stadia van SPONK bleken identiek te zijn aan die van subchondrale fracturen, zonder bewijs van voorafgaande osteonecrose, en focale gebieden van necrose distaal van de fractuurlijn in gevorderde stadia van SPONK werden beschouwd als een secundaire aandoening na subchondrale fracturen. De histologische kenmerken van gevorderde letsels werden gerapporteerd sterk te lijken op die van vertraagde unie of nonunion, met de resulterende vorming van kraakbeen en fibreus weefsel. Verminderde genezing na een subchondrale fractuur resulteerde in een onstabiel losgemaakt fragment distaal van de fractuur en verlies van bloedtoevoer, resulterend in osteonecrose. Deze histologische kenmerken zijn consistent met een geschiedenis van acuut begin en een radiologische variant in gevorderde stadia van SPONK, wat suggereert dat een subchondrale insufficiënte fractuur de meest waarschijnlijke onderliggende oorzaak is. Histologische bevindingen bij onze patiënt omvatten een subchondrale scheur en botherstelreacties, zoals fibreus granulatieweefsel en osteoïdvorming zonder osteonecrose. Daarom was SPONK bij deze patiënt waarschijnlijk te wijten aan een subchondrale insufficiëntiefractuur aan het MFC en MTP.
Mediale meniscusscheuren zijn waargenomen bij 50% tot 78% patiënten met SPONK . Mechanische omgevingsveranderingen in de mediale meniscus kunnen de contactspanningen in het gewricht verhogen en focale subchondrale overbelasting veroorzaken, wat kan predisponeren voor de ontwikkeling van osteonecrose. Beschadiging van de meniscus kan een rol spelen bij het gelijktijdig optreden van osteonecrose van het MFC en MTP. Bij 80% van de patiënten met SPONK werden meniscale wortelletsels gerapporteerd en bij 67% meniscale scheuren, wat erop wijst dat het verlies van hoepelspanning bij meniscale wortelletsels de meniscale functie wijzigde, waardoor de druk op het subchondrale bot toenam. Onze patiënte vertoonde een horizontale scheur in de mediale meniscus aan de posterieure hoorn, maar geen wortelletsel. Het verlies van de meniscale functie ten gevolge van de horizontale scheur kan echter, tenminste gedeeltelijk, verantwoordelijk zijn geweest voor de gelijktijdige ontwikkeling van SPONK aan het MFC en MTP.
4. Conclusie
Dit rapport beschrijft een patiënt met SPONK gelijktijdig met ipsilaterale laesies van het mediale compartiment vanaf een vroeg begin. De belangrijkste bevindingen bij deze patiënt waren subchondrale insufficiëntiefracturen in het MFC en MTP.
Toestemming
Voor publicatie van deze casusbeschrijving en begeleidende beelden werd schriftelijke geïnformeerde toestemming van de patiënt verkregen.
Belangenverstrengeling
De auteurs verklaren dat er geen sprake is van belangenverstrengeling.