Abstract
En 42-årig mand præsenterede sig med forværrede symptomer på gastroøsofageal reflukssygdom og hoste. De kliniske symptomer i det tidlige sygdomsforløb var påfaldende for aspirationspneumoni. Han fik en recept på protonpumpehæmmere og antibiotika. Der blev konstateret en hurtig forværring af den kliniske tilstand med forværring af den respiratoriske status. Forværring af symptomerne med feber, hoste og brystsmerter gav anledning til yderligere diagnostisk undersøgelse, der tydede på esophageal mikroperforation. Øsofagogrammet viste sig at være tegn på en tracheoøsofageal fistel. Den tracheoøsofageale fistel skyldtes en subkarinal lymfeknude af ikke-tuberkuløs oprindelse.
1. Introduktion
Mikroperforeringer af esophagus er sjældne og kan være en udfordring at diagnosticere og håndtere. Mediastinal lymfadenopati som årsag til tracheoøsofageal fistel (TEF), der resulterer i mikroperforation af esophagus, er sjældent blevet rapporteret i litteraturen. TEF er for det meste medfødt og forekommer i den pædiatriske befolkning. Hos voksne er malignitet og traumer de vigtigste årsager. Vi præsenterer et usædvanligt tilfælde af erhvervet TEF på grund af forkalkede lymfeknuder, der førte til esophageal mikroperforation.
2. Case Presentation
En 42-årig mand, der præsenterede sig på skadestuen (ED), oplevede forværring af hoste og halsbrand i de sidste tre måneder, når han lå på ryggen om natten. Han klagede også over brystsmerter og feber. Han beskrev følelsen af, at noget sad fast i hans nedre brystkasse. Hans familie nævnte, at han også havde udviklet halitosis. På grund af den ikke-løsende hoste og de nyopståede brystsmerter og feber blev der foretaget en røntgenundersøgelse af brystet, som var ubeskrivelig. Et indledende computertomografi (CT) angiogram af brystet viste ingen patologi ud over en forkalket subkarinal lymfeknude ved højre hilum. Han blev senere udskrevet med protonpumpehæmmere og antibiotika for mulig lungebetændelse.
Tre dage senere kom han igen til skadestuen med høj feber (105°F) og brystsmerter. To dage senere udviklede han akut hypoxisk respirationssvigt. Røntgenbilleder af brystet viste whiteout i venstre hemithorax. Ultralydsscanning viste tegn på lokaliseret pleural effusion. CT af brystkassen med oral kontrast viste en stor lokaliseret venstre hydropneumothorax med flere gasfocer som følge af empyem, men der blev ikke konstateret nogen åbenlys øsofagal perforation. Dette førte til et langvarigt ophold på intensivafdelingen sammen med flere laboratorieundersøgelser for at forsøge at identificere en systemisk infektion. Patienten fik flere brysttubes og flere billeddiagnostiske undersøgelser for at forsøge at identificere en årsag til hans symptomer. Det var i sidste ende en thorakocentese, der afslørede en purulent væske med en pH-værdi på under 6,5, der fik os til at genundersøge en mulig gastrointestinal kilde og gentage synkebillederne. Denne gang blev diatrizoat meglumin og diatrizoat natrium (Gastrografin®, Monroe Township, NJ) slugt og bevidnet af radiologen og gastroenterologen; overbevisende fokal ekstravasation blev kun identificeret i mediastinum mod slutningen af undersøgelsen, hvilket tyder på esophageal mikroperforation af esophagus (Figur 1). Det blev antaget at være sekundært til mediastinal-kalkede lymfeknuder, der var eroderet gennem esophagus, som blev set på CT thorax (Figur 2). Der blev forsøgt øvre endoskopi for at identificere en eventuel åbenlys perforation, og den var ubemærket. Postkontrast røntgenbilleder viste kontrast i højre medial inferior lunge, hvilket tydede på TEF. Patienten fik en videoassisteret thorakoskopisk kirurgisk procedure. Kirurgerne anvendte primær lukning sammen med forstærkning med levedygtige vævstransplantationer fra patientens intercostale muskel. Postoperativ patologirapport af pleuravæske og lymfeknude afslørede ikke nogen åbenlyse patogener såsom tuberkulose eller histoplasmose. Patientens postoperative forløb var begivenhedsløst. Patienten reagerede meget godt på indgrebet, og hans symptomer forsvandt til sidst. Patienten vendte tilbage til arbejdet en måned senere og er i øjeblikket asymptomatisk.
3. Diskussion
Esophageal perforation er en alvorlig tilstand med en dødelighed på mellem 20 og 40 %, hvis den ikke identificeres tidligt . Iatrogen esophageal perforation er den mest almindelige årsag til esophageal skade, der tegner sig for 70 % af alle tilfælde , efterfulgt af spontane perforationer (Boerhaaves syndrom) på 15 % . Sjældent er der også rapporteret om mediastinale lymfeknuder, der forårsager esophageal perforation med bronkoesophageal fistel (BEF) eller TEF til følge . De fleste rapporterede tilfælde skyldtes enten tuberkuløse lymfeknuder eller malignitet . Så vidt vi ved, har ingen af de rapporterede tilfælde i litteraturen forårsaget subtil mikroperforation af spiserøret. I vores tilfælde blev esophageal mikroperforation anset for at skyldes forkalkede subkarinale lymfeknuder, som det blev set på CT.
TEF er primært en medfødt tilstand, der oftest ses i den pædiatriske befolkning; voksne tilfælde er sjældne og skyldes overvejende malignitet, traumer og infektioner . I vores tilfælde var TEF sekundær til esophageal mikroperforation på grund af lymfadenopati. Histoplasma-urinantigenet var negativt, og det samme gjaldt for dyrkning af syrefaste bakterier (AFB) og AFB-farve i pleuravæsken. Patienten viste sig også at være HIV-negativ. Da tuberkulose og histoplasmose var negative hos vores patient, var det mindre sandsynligt, at der var tale om granulomatøs sygdom. Der blev ikke identificeret nogen ætiologi i biopsien af lymfeknuden for den forkalkede lymfadenopati, der førte til øsofagal mikroperforation og TEF. Patienten havde ikke nogen tidligere sygehistorie, der tyder på en prædisponering for TEF.
Initial CT kombineret med oral kontrast tydede ikke på frank esophageal lækage eller esophageal respiratorisk fistel. En omhyggelig gennemgang af diatrizoat meglumin- og diatrizoat natrium-svalen identificerede ikke fokal ekstravasation, men mod slutningen af undersøgelsen blev der bemærket en minimal opsamling af kontrasten i mediastinum. Øvre EGD var ikke bemærkelsesværdig for at identificere nogen perforation. I dette komplicerede tilfælde var det først efter at have sammensat de relevante kliniske fund – den subtile karakter af præsentationen, ubemærket EGD og undersøgelsen af diatrizoat meglumin og diatrizoat natrium, der viste meget sen minimal ekstravasation – at der blev stillet diagnosen øsofageal mikroperforation. Så vidt vi ved, findes der ingen rapporteret litteratur, der beskriver dette fænomen; esophageal mikroperforation er i sig selv en sjælden klinisk enhed, og ætiologien med forkalkede lymfadenopatier og associeret TEF gør dette tilfælde endnu mere unikt.
Dette tilfælde fremhæver udfordringerne i forbindelse med diagnosticering og behandling af esophageal mikroperforation. Hverken en CT-scanning med oral kontrast eller et esophagogram kan afsløre esophageal mikroperforation; derfor er diagnosen afhængig af en vurdering af hele det kliniske billede og er måske ikke så dramatisk som åbne esophageale perforationer, der har en høj dødelighed. Efter patientens andet besøg på skadestuen inden for tre dage blev han endelig indlagt på hospitalet. Hans symptomer varede i alt ca. 3 uger, før den endelige diagnose blev stillet. Dette tilfælde understreger, at manglende diagnosticering af mikroperforation kan forsinke den hurtige behandling af denne muligvis livstruende tilstand.
Samtykke
Der blev indhentet informeret samtykke fra patienten forud for indsendelse af denne caserapport, og identificerende oplysninger er fjernet for at beskytte patientens identitet.
Konkurrerende interesser
Ingen forfattere har interessekonflikter at rapportere.
Anerkendelser
Teknisk, redaktionel og skriftlig assistance blev ydet af Cameron G. Shultz, Ph.D., MSW.