Abstract
42-letni mężczyzna zgłosił się z pogarszającymi się objawami choroby refluksowej przełyku i kaszlem. Objawy kliniczne we wczesnym okresie choroby wskazywały na aspiracyjne zapalenie płuc. Otrzymał receptę na inhibitory pompy protonowej i antybiotyki. Odnotowano szybkie pogarszanie się stanu klinicznego z pogarszaniem się stanu układu oddechowego. Nasilające się objawy gorączki, kaszel i ból w klatce piersiowej skłoniły do dalszych badań diagnostycznych sugerujących mikroperforację przełyku. Badanie ezofagograficzne wykazało obecność przetoki tchawiczo-przełykowej. Przyczyną przetoki tchawiczo-przełykowej był podkliniczny węzeł chłonny pochodzenia niegruźliczego.
1. Wprowadzenie
Mikroperforacje przełyku są rzadkie i mogą stanowić wyzwanie diagnostyczne i terapeutyczne. W literaturze rzadko opisywano limfadenopatię śródpiersia jako przyczynę przetoki tchawiczo-przełykowej (tracheoesophageal fistula, TEF) powodującej mikroperforację przełyku. TEF są w większości przypadków wrodzone i występują w populacji dziecięcej. U dorosłych główną przyczyną są nowotwory złośliwe i urazy. Przedstawiamy niezwykły przypadek nabytej TEF spowodowanej zwapnieniem węzła chłonnego, która doprowadziła do mikroperforacji przełyku.
2. Prezentacja przypadku
42-letni mężczyzna zgłaszający się na oddział ratunkowy (ED) doświadczał pogarszającego się kaszlu i zgagi od trzech miesięcy w pozycji leżącej w nocy. Skarżył się również na ból w klatce piersiowej i gorączkę. Opisywał uczucie, jakby coś tkwiło w dolnej części klatki piersiowej. Jego rodzina wspomniała, że wystąpiła u niego również halitoza. Ze względu na nie ustępujący kaszel oraz ból w klatce piersiowej i gorączkę wykonano badanie radiologiczne klatki piersiowej, które nie wykazało żadnych nieprawidłowości. Wstępne badanie angiograficzne klatki piersiowej metodą tomografii komputerowej (CT) nie wykazało żadnych zmian patologicznych poza zwapnionym węzłem chłonnym podwpustowym w prawym wzgórzu. Został później wypisany na inhibitorach pompy protonowej i antybiotykach z powodu możliwego zapalenia płuc.
Trzy dni później ponownie zgłosił się do ED z wysoką gorączką (105°F) i bólem w klatce piersiowej. Dwa dni później rozwinęła się u niego ostra hipoksyjna niewydolność oddechowa. RTG klatki piersiowej ujawniło bielmo w lewej półotwartej klatce piersiowej. Ultrasonogram wykazał obecność zlokalizowanego wysięku w opłucnej. Tomografia komputerowa klatki piersiowej z doustnym podaniem kontrastu ujawniła dużą, zlokalizowaną lewostronną odmę opłucnową zawierającą liczne ogniska gazu spowodowane obrzękiem, ale nie stwierdzono perforacji przełyku. Doprowadziło to do długiego pobytu na oddziale intensywnej terapii wraz z licznymi badaniami laboratoryjnymi w celu zidentyfikowania infekcji ogólnoustrojowej. Pacjentowi założono wiele drenów do klatki piersiowej i wykonano wiele badań obrazowych w celu ustalenia przyczyny objawów. Ostatecznie torakocenteza ujawniła ropny płyn o pH poniżej 6,5, co skłoniło nas do ponownego zbadania możliwego źródła żołądkowo-jelitowego i powtórzenia obrazowania połyku. Tym razem wykonano połykanie megluminy i sodu diatrizoatu (Gastrografin®, Monroe Township, NJ), którego świadkami byli radiolog i gastroenterolog; przekonujące ogniskowe wynaczynienie zidentyfikowano w śródpiersiu tylko pod koniec badania, sugerując mikroperforację przełyku (rysunek 1). Uważano, że jest to wtórne do zwapniałego węzła chłonnego śródpiersia, który uległ erozji przez przełyk, co było widoczne w tomografii komputerowej klatki piersiowej (ryc. 2). Podjęto próbę wykonania endoskopii górnej w celu zidentyfikowania szczerej perforacji, która nie dała żadnych rezultatów. Zdjęcia rentgenowskie po zabiegu wykazały obecność kontrastu w prawym środkowym dolnym płucu, co sugeruje TEF. Pacjent został poddany zabiegowi torakoskopii z asystą wideo. Chirurdzy zastosowali pierwotne zamknięcie wraz ze wzmocnieniem przeszczepem żywej tkanki z mięśnia międzyżebrowego pacjenta. Pooperacyjny raport patologiczny płynu opłucnowego i węzła chłonnego nie wykazał ewidentnych patogenów, takich jak gruźlica czy histoplazmoza. Przebieg pooperacyjny był bez powikłań. Pacjent bardzo dobrze zareagował na zabieg, a jego dolegliwości ostatecznie ustąpiły. Pacjent wrócił do pracy miesiąc później i obecnie jest bezobjawowy.
3. Dyskusja
Perforacja przełyku jest poważnym schorzeniem, którego śmiertelność wynosi od 20 do 40%, jeśli nie zostanie wcześnie rozpoznana. Jatrogenna perforacja przełyku jest najczęstszą przyczyną uszkodzenia przełyku, stanowiąc 70% wszystkich przypadków, a następnie spontaniczne perforacje (zespół Boerhaave’a) na 15% . Rzadko, węzły chłonne śródpiersia powodujące perforację przełyku skutkujące przetoką oskrzelowo-przełykową (BEF) lub TEF zostały również zgłoszone . Większość zgłoszonych przypadków była spowodowana albo gruźliczymi węzłami chłonnymi albo nowotworem złośliwym. Według naszej najlepszej wiedzy, żaden z opisanych w literaturze przypadków nie spowodował subtelnej mikroperforacji przełyku. W naszym przypadku mikroperforacja przełyku była uważana za spowodowaną uwapnionym podkoronowym węzłem chłonnym, co było widoczne na CT.
TEF jest przede wszystkim stanem wrodzonym, najczęściej spotykanym w populacji dziecięcej; przypadki u dorosłych są rzadkie i przypisywane głównie nowotworom złośliwym, urazom i infekcjom. W naszym przypadku TEF był wtórny do mikroperforacji przełyku z powodu powiększenia węzłów chłonnych. Antygen moczowy Histoplasma był ujemny, podobnie jak hodowla Acid Fast Bacilli (AFB) i barwienie AFB w płynie opłucnowym. Stwierdzono również, że chory nie jest nosicielem wirusa HIV. Ponieważ wyniki badań na obecność gruźlicy i histoplazmozy u naszego pacjenta były ujemne, obecność choroby ziarniniakowej była mniej prawdopodobna. W biopsji węzła chłonnego nie ustalono etiologii zwapniałej limfadenopatii, która doprowadziła do mikroperforacji przełyku i TEF. Pacjent nie miał żadnej historii medycznej w przeszłości, która sugerowałaby predyspozycję do TEF.
Wstępna CT połączona z doustnym kontrastem nie sugerowała szczerego przecieku przełyku lub przetoki przełykowo-oddechowej. Dokładna kontrola połykania megluminy diatrizoatu i sodu diatrizoatu nie wykazała ogniskowego wynaczynienia, ale pod koniec badania zauważono minimalne zbieranie się kontrastu w śródpiersiu. Górna EGD nie wykazała perforacji. W tym skomplikowanym przypadku dopiero po połączeniu istotnych danych klinicznych – subtelny charakter prezentacji, EGD bez zmian oraz badanie megluminy i sodu diatrizoatu wykazujące bardzo późne minimalne wynaczynienie – rozpoznano mikroperforację przełyku. Według naszej wiedzy w literaturze nie ma doniesień opisujących to zjawisko; mikroperforacja przełyku sama w sobie jest rzadką jednostką kliniczną, a etiologia zwapnionej limfadenopatii i związanej z nią TEF czyni ten przypadek jeszcze bardziej wyjątkowym.
Ten przypadek podkreśla wyzwania związane z diagnostyką i postępowaniem w przypadku mikroperforacji przełyku. Ani tomografia komputerowa z doustnym podaniem kontrastu, ani ezofagografia nie są w stanie wykryć mikroperforacji przełyku, dlatego rozpoznanie zależy od oceny całego obrazu klinicznego i może nie być tak dramatyczne, jak w przypadku szczerej perforacji przełyku, która wiąże się z wysoką śmiertelnością. Po drugiej wizycie w ambulatorium w ciągu trzech dni chory został ostatecznie przyjęty do szpitala. Całkowity czas trwania objawów wynosił około 3 tygodni, zanim postawiono ostateczne rozpoznanie. Ten przypadek podkreśla, że nierozpoznanie mikroperforacji może opóźnić szybkie leczenie tego potencjalnie zagrażającego życiu stanu.
Zgoda
Przed przedstawieniem tego opisu przypadku uzyskano od pacjenta świadomą zgodę, a informacje identyfikujące zostały usunięte w celu ochrony tożsamości pacjenta.
Konflikt interesów
Żaden z autorów nie ma konfliktu interesów do zgłoszenia.
Podziękowania
Pomoc techniczną, redakcyjną i pisarską zapewnił Cameron G. Shultz, Ph.D., MSW.